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大连【病例分析】食管结核并Poncet综合征一例

来源:大连春柳胃肠医院 时间:2021-08-17 01:30 在线咨询QQ咨询

【病例分析】食管结核并Poncet综合征一例

作者:郭丽萍 赵威 姜葵 王邦茂

病例

患者男,60岁,因发热伴胸痛、吞咽痛10d 入院。患者10d前无明显诱因出现发热,体温最高38.6℃,多出现于下午,伴吞咽痛,自行头孢菌素治疗7d 症状无明显好转,期间出现乏力、纳差,后于当地医院就诊。血常规:白细胞计数2.80 ×10e9 /L,中性粒细胞计数1.40 ×10e9 /L,红细胞计数3.96 ×10e12 /L,血红蛋白107g/L。胸部CT平扫:食管上段管壁不规则增厚,管腔变窄,边界与周围不清;纵隔内(隆突下间隙、气管前间隙及主肺动脉窗)可见多个增大淋巴结影。胃镜检查:距门齿20 cm~24cm 处可见糜烂、充血、水肿,中央可见一约1.0 cm ×0.6 cm 溃疡,覆白苔,后方可见明显搏动(图1)。患者发病以来,体质量减轻约2.5 kg,二便大致正常,为求进一步诊治遂来我院。入院体检:体温37.0℃,脉搏75 次/min,呼吸19 次/min,血压126/80mmHg(1 mmHg =0.133 kPa),口腔内见多发浅溃疡,余体征均阴性。患者既往体健,否认肝炎、结核等传染性疾病史,否认近期结核患者接触史,其母40 年前曾患肺结核。血常规:白细胞计数3.75 ×10e9/L,红细胞计数3.83×10e12/L,血小板计数89.00 ×10e9/L,血红蛋白103g/L,淋巴细胞百分比0.421;凝血功能:D-二聚体>10000 μg/L (参考值<500 μg/L);C 反应蛋白36.9 mg/L (参考值<8 mg/L);血沉60 mm/h (参考值<15 mm/h);抗核抗体(ANA)阳性;全血需氧菌及厌氧菌培养阴性。患者存在食管溃疡,伴发热,且中性粒细胞减少,临床诊断需考虑结缔组织病、血管炎、血液系统疾病、肿瘤、炎症性肠病以及特殊病原体感染等。虽ANA阳性,但抗中性粒细胞抗体及余免疫全项均阴性,胸部CT未见结节样病变,结缔组织病及血管炎证据不充分;虽有口腔及食管溃疡,但无外生殖器溃疡,入院完善针刺实验结果为阴性,缺乏白塞病证据;虽有纵隔淋巴结肿大,双侧腋窝、腹股沟区及颈部多发淋巴结肿大,但无肝脾肿大,腹腔及腹膜后亦未见肿大淋巴结,肿瘤标志物阴性,且入院后14d 复查胃镜(图2)发现距门齿22 cm~25 cm处食管上段壁深溃疡且较前增大(3.0cm ×1.0 cm),活检病理提示慢性炎症,而结肠镜检查无异常,故缺乏肿瘤典型表现;无腹痛、腹泻,且影像学及内镜检查缺乏消化道多部位受累表现,亦缺乏炎症性肠病证据。住院期间给予抑酸、保护黏膜、抗炎、升高白细胞治疗,症状无好转,仍有发热,常于午后出现,体温波动于37.0 ~38.0℃之间。进一步检查:乙肝、丙肝病毒、HIV、细小病毒、EB 病毒及梅毒血清学反应均为阴性,布氏杆菌病筛查结果阴性;血清结核抗体阴性;结核菌素试验(+++),试验后当日患者出现四肢痛性红斑及大关节游走性疼痛,行X射线检查未发现关节骨质破坏;T-SPOT.TB(CFP10):4.0×10e-5 SPCc/PBMC(参考值<2.4 ×10e-5 SPCc/PBMC)。综合以上结果,拟诊为食管结核。予异烟肼300 mg、利福喷丁胶囊0.45 g(每天1 次)、盐酸乙胺丁醇胶囊0.75 g(周一、周五各1 次)抗结核治疗。食管病理标本行抗酸染色并完善浅表淋巴结活检,结果浅表淋巴结活检发现干酪样肉芽肿,食管病理未见结核证据,确诊为食管结核。抗结核治疗3d 后体温恢复正常,四肢痛性红斑及大关节游走性疼痛症状完全消失。1 个月后患者吞咽疼痛症状消失,复查胃镜发现食管溃疡明显好转,仅见一长约3.0cm 纵行瘢痕(图3)。


讨 论

结核表现无特异性并可发生于任何组织器官,胃肠道以3% ~5%的发病率排在常受结核侵袭肺外器官的第6位。食管结核更为罕见,约占胃肠道结核的0.2% ~1.0%。有研究显示,食管结核多位于食管中段(69.5%),其次为食管下段(22.1%),上段最为少见(8.4%)。病变可表现为溃疡型、肿块型、肿块溃疡型及瘘管型。本例表现为食管中段的深溃疡。


食管结核患者最常见的症状是吞咽困难、吞咽疼痛及胸骨后痛,全身症状如发热、消瘦,厌食症也很常见。蒋迎九等报道的164 例食管结核的荟萃分析中,156 例有症状记录,均有不同程度的吞咽困难,其中进行性吞咽困难1 例、轻度吞咽困难155 例,伴吞咽时胸骨后疼痛88 例(55.5%),伴低热咳嗽73 例(47.1%),存在食管结核病史或其他部位结核者98 例(63.2%)。本例也以食管溃疡伴发热、吞咽疼痛为主要症状,因此食管溃疡伴有吞咽疼痛和发热者需警惕食管结核可能。此外,本例患者结核菌素试验后当日出现四肢痛性红斑及大关节游走性痛,而X射线检查并无关节骨质破坏,诊断考虑合并Poncet 综合征。Poncet 综合征是1897 年由Poncet首先提出的一种非特异性非感染性的关节炎,亦称结核风湿症或结核变态反应性关节炎,是人体感染结核杆菌后机体对结核杆菌毒素的一种变态反应性疾病,而非关节结核,临床上极易误诊为风湿或类风湿疾病。Poncet综合征患者的皮肤损害常表现为结节性红斑和皮下小结,多于关节症状同时出现,多见于小腿伸侧面和踝关节附近,呈此起彼伏或间歇性分批出现。结核菌素及其致敏机体所产生的变态反应物质,较结核杆菌易随血流到达上述关节,从而出现关节疼痛并四肢伸侧面痛性红斑,这可能是本例出现结核风湿症的原因。


辅助检查有助诊断食管结核。(1)胸部CT 检查有助于发现感染灶、并发症、评估疗效及预后,常可表现为肺部病变、纵隔淋巴结增大及增厚的中段食管。本例患者在抗结核治疗3 个月后复查胸部CT,发现增大的纵隔淋巴结较发病初显著缩小。(2)胃镜在诊断病变、取得病理活检及结核杆菌方面至关重要,因肉芽肿常位于黏膜下,活检故应取材于糜烂边缘。然而,干酪样肉芽肿或抗酸杆菌的检出率相当低,经典肉芽肿仅在50%病例中见到,而抗酸杆菌仅在少于25%病例中发现。本例食管病理亦无阳性结果。(3)实验室指标C反应蛋白、血沉、干扰素细胞因子的检测如T-SPOT.TB 或结核菌素试验也是诊断结核的重要方法。其中,T-SPOT.TB 是利用结核特异抗原ESAT-6及CFP-10,通过酶联免疫斑点技术ELISPOT 检测受试者体内是否存在结核效应T 淋巴细胞,从而判断目前受试者是否感染结核杆菌(现症感染),具有很高的敏感度和特异度,且不受机体免疫力和卡介苗接种的影响。


本例患者血清结核抗体阴性,但结核菌素试验和T-SPOT.TB 检查均为阳性,提示联合多项结核检查有助于提高结核发现率,但考虑到结核菌素试验的局限性,未来T-SPOT.TB 可能发挥越来越重要的作用。此外,本例发病初ANA 阳性,经过多次针对性辅助检查并不支持结缔组织病、炎症性肠病等免疫相关疾病,且经抗结核治疗后复查免疫全项ANA转为阴性。查阅文献发现,结核杆菌感染者可出现ANA阳性,除ANA 外还可出现抗ds-DNA等抗体的阳性。这可能是由于抗结核杆菌抗体与人体组织之间通过分子模拟或其它形式存在着某种交叉反应,另一方面可能也提示在抗结核杆菌感染过程中体液免疫也发挥着重要作用,而这些抗体常于感染恢复后消失。因此,ANA 抗体虽对于免疫性疾病具有重要提示与诊断价值,但也可出现于感染性疾病中,临床诊断时需综合考量。


在食管结核的治疗方面,目前主要以三联或四联抗结核化疗为主。本例抗结核治疗3 d 后体温恢复正常,四肢痛性红斑及大关节游走性疼痛症状完全消失;1个月后患者吞咽疼痛症状消失,复查胃镜发现食管溃疡明显好转,仅见一长约3.0 cm 纵行瘢痕。


摘自:中华消化内镜杂志2015年5 月第32 卷第5 期 

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